赤ちゃんの頭の形外来

JCM_Therapeutic_Effectiveness_of_a_Novel_Cranial_Remolding_Helmet__for_Positional_Plagiocephaly_A_Multicenter_Clinical_Observational_____Study(en-ja)

長野信彦、加藤理沙、能登孝則、土方みどり、岡橋彩、中ノ森彩、宮林洋、吉川佳代、市渡信孝、斎藤洋、笹野真理、角光一郎、盛岡一郎

要旨

本多施設研究では、乳児の頭蓋の形状に基づいて完全にカスタムメイドされた新規頭蓋リモールディングヘルメット(baby band2)の有効性と安全性を評価した。

本研究では、日本における中等度から非常に重度の頭位斜頭症の満期産児224例を対象とした。頭蓋形状を三次元スキャナーを用いたヘルメット療法の前後に評価し、頭蓋円蓋部非対称性指数(CVAI)の変化を分析した。
CVAIは全患者で有意に改善し、最も重度の罹患群で最も有意な改善が認められた[非常に重度の群:-9.1、重度の群:-6.6、中等度の群:-4.4(平均値)、p < 0.001]。7か月齢以前に治療を開始した群は、7か月齢以上で治療を開始した群と比較してより大きな改善を示した;しかし、両群は有意な改善を示した( < 7か月群:-6.6, ≧ 7か月群:-4.4(平均値), p < 0.001)。施設間(p = 0.402)および性別間(p = 0.131)で治療効果に有意差は認められなかった。

治験期間中、ヘルメット療法は頭囲発育不全には至らず、赤帯2を伴う発赤の発現率は5例(2.2%)であった。本研究は、赤ちゃんバンド2が位置性斜頭症の治療に有効かつ安全であることを実証した。

導入

乳児突然死症候群の発現率を低下させるため、米国小児科学会は、乳児を睡眠中に腹臥位にしないよう推奨している。勧告の後、位置平滑化の発現率は0.3%から48%に増加した。最近の研究では、位置的プラジフェールの深刻なケースは自然に解決されず、ストラビスマス、オティスティックメディア、サイコモーター発達への影響、ツメのミアラインメントなどの複雑さにつながる可能性があることが示された。したがって、頭位の乳児に対する頭蓋リモールディングヘルメット療法斜頭症は日本で次第に普及しつつある。頭蓋ヘルメットのいくつかは世界中で医療機器として承認されており、位置性斜頭症に対する治療効果と安全性は日本の試験で示されている。

本研究は、治療前後の3Dデータを用いて、頭位斜頭症に対する新規頭蓋リモデリングヘルメット(baby band2)の有効性と安全性を評価することを目的とした。このベビーバンド2療法の有効性と安全性の詳細な評価は、患者への適切な情報のコミュニケーションを可能にし、この治療技術の標準化に寄与するであろう。

対象と方法

2023年7月15日～2024年5月31日に、日本大学板橋病院、板橋中央医療センター、土谷こども病院、小原総合病院、飯野病院での中等度から重度の頭位斜頭症症例に対して、新規頭蓋小児ヘルメット(baby band2)による治療を開始し、終了した正期産児を参加者として服用した。
全参加者は、頭蓋骨癒合症を評価するために、ヘルメット療法開始前に単純頭部X線またはコンピュータ断層撮影を受けた。ヘルメット療法終了までに外科的処置を必要とした患者はいなかった。

1. 3D頭蓋形状パラメータ

ステレオフォトグラムメトリー(VECTRA H2: Canfield Scientific, Parsippany, NJ, USA)を用いて、各参加者の頭部を3Dデータ画像として捕捉し、3つのランドマークを3D画像上に確立した。これについては、初期の研究で説明したとおりである。
3点を結ぶ面を基準面(レベル0)とし、解析ソフトを用いてX軸、Y軸を決定した。ソフトウェアは、レベル0から頭蓋冠までの10個の等間隔平行切片を構築した。レベル0の基準面から頭蓋冠までの高さを10等分し、各レベルの高さを求めた。測定面のy軸から左右への30◦の長軸長と短軸長の差を頭蓋非対称性(CA)と定義し、CA/短軸長(%)を頭蓋円蓋部非対称性指数(CVAI) と定義した。
頭位斜頭症の国際診断基準はCVAI > 3.5%と定義されているが、他国よりも頭位斜頭症の有病率が高い日本では、頭位斜頭症の診断基準はCVAI > 5%と設定されている。これまでの報告との比較を可能にするため、CVAI > 5%を正常、5～6%を軽度、7～9%を中等度、10～13%を重度、14%以上を重度と定義した。
CVAIが正常範囲に達した時点、あるいは変形が改善した時点でヘルメット療法を終了し、家族は治療終了を希望した。

2. 調査項目

3. 統計解析手法

結果は人数と平均値±標準偏差で表し、比較には患者背景が正規分布しないためカイ二乗検定とMann-Whitney U検定を用いた。
∆CVAIに影響を及ぼす臨床因子の解析では、∆CVAIを従属変数とし、性別、治療期間、治療開始時年齢、治療担当医を説明変数とした多変量ロジスティック回帰分析を行った。有意差はp < 0.05とした。解析はすべてJMP 14.0(SAS Institute, Cary, NC, USA)を用いて行った。
本研究は、日本大学板橋病院臨床研究倫理審査委員会の承認を得て実施した(承認番号: RK-240514-11、承認日:2024年5月15日)。

結果

参加者を図表2に示す。
治験期間中、273例の乳児がbaby band2による治療を開始し、完了した。このうち在胎期間37週未満の早産児10例は対象から除外した。また、家族の希望によりヘルメット療法を施行した中等度未満の頭位斜頭症患者39例を対象から除外した。
参加者総数は224名で、うち日本大学医学部附属板橋病院(医師1)では58名、飯野病院(医師2)では85名、小原総合病院(医師3)では26名であったが、土谷こども病院では29名、板橋中央総合病院では26名で同医師(医師4)の治療を受けていた。
表1のは、それぞれの医師が治療した頭位斜頭症の重症度を示している。各医師が治療した頭位斜頭症の重症度に偏りはなかった(p = 0.585)。

試験1.1 Helmet療法前後のCVAIの変化

図3は、ヘルメット療法前後の参加者のCVAIを、重症度に基づいて分析したものである。
ヘルメット療法により頭部の歪みが改善し、最重度群(n = 29)の平均値-9.1±2.3、重度群(n = 112)の平均値-6.6±1.8、中等度群(n = 83)の平均値-4.4±1.4であった。重症度の高い乳児ほどCVAIの改善が大きかった(p < 0.001、表2)。平均治療期間は最重症群4.0ヵ月、重症群3.4ヵ月、中等症群3.5ヵ月で、最重症群が最長であった(p = 0.028、表3)。

試験1.2 ヘルメット療法前後における神経麻痺の重症度変化

表4は、ヘルメット療法前後の斜頭症の重症度を示している。
全例で、ヘルメット療法後に斜頭重症度が改善した(治療前;中等度群: 83例(37%)、重度群: 112例(50%)、非常に重度群: 29例(13%)、治療後; 正常群: 109例(49%)、軽度群: 88例(39%)、中等度群: 26例(12%)、重度群:1 (0%), p < 0.001)。

試験2 主治医間のCVAI改善値の比較

図4のは、主治医ごとのヘルメット療法前後のCVAIを示している。医師間で有意差が認められたが(p < 0.001、表5)、全医師でCVAIの改善が認められた。ヘルメットの使用期間は、CVAIの改善にわずかな影響を与えたが、有意差はみられなかった(p = 0.402、表6)。

研究3 治療開始時の年齢別にみたHelmet療法の有効性の比較(7ヵ月未満 vs. ≥ 7月)

図5のは、7ヵ月未満で治療を開始した群(n = 202)と7ヵ月以上で治療を開始した群(n = 22)のCVAIの変化を示している。
7ヵ月未満で治療を開始した群ではCVAIの改善が大きく、治療後は-6.3±2.3に改善したが、7ヵ月以上の群では-4.4±1.6に改善した(p < 0.001、表7の)。平均治療期間は、7ヵ月未満群で3.5ヵ月、7ヵ月以上群で3.9ヵ月であった(p = 0.043、表8)。

試験4 CVAI改善に対する性別の影響

図表6のは、性別による変動の比較を示している。治療効果については、女性(76例)と男性(148例)で明確な差は認められなかった(p = 0.131、表9)。治療期間に有意差はなかった(p = 0.343、表10)。

試験5 Helmet療法が頭囲発育阻害に及ぼす効果

女性(n = 76)および男性(n = 148)に対するヘルメット療法の開始時および終了時の平均頭囲を、それぞれ図7Aおよび7OBBに示す。既報の頭囲成長曲線と比較して、いずれの群においても明らかな頭囲発育不全は認められなかった。

試験6 Helmet療法による皮膚炎の頻度

ヘルメットの装着によるひび割れや圧迫による副作用として、頭部の皮膚が発赤することがある。治験期間中、赤ちゃんバンド2を伴う発赤の発現率は5例(2.2%)であった。療法の症例も一時休薬、外用剤の塗布、クッションの追加により発赤は改善した。

研究7 ∆CVAIに影響を及ぼす臨床因子の検討

性別、治療開始年齢、治療期間、担当医を用いた多変量ロジスティック回帰分析では、治療開始年齢がΔCVAIの独立した決定因子であった(表11)。

考察

本研究は、中等度からより高い重症度までの頭位性斜頭症の改善に、新規頭蓋リモデリングヘルメット(ベビーバンド2)が有効であることを見出した。
また、baby band2は、(1)短期間の治療期間、(2)生後7ヵ月以降に治療を開始しても一定の有効性が得られること、(3)主治医間でやや有効性に差が認められること、などの特徴を示した。逆に頭囲発育阻害は認められなかったが、2.2%の患者で皮膚発赤が生じた。

1.CVAIの改善

日本における頭位斜頭症に対するヘルメット療法の効果を検討した研究では、ヘルメット療法は頭蓋の歪みの改善に効果的であると結論されている。加えて、著者らの研究では、改善の程度に性差は認められず、より重度の初期変形を有する参加者およびより若い年齢で治療を受けた参加者においてより大きな改善が認められた。1人の乳児の頭位斜頭重症度は、ヘルメット療法後に「最も重度」から「重度」にのみ改善したが、これはおそらく1日平均約7.6時間のヘルメット着用によるものであり、1日23時間の推奨値よりも有意に低かった。
ゆがみの程度が高い乳児には、頭を上げることができることを確認した上で、より若い年齢で治療を開始することが推奨される。

2.投与期間

以前の研究では、ヘルメット療法の継続時間は、平均6.3ヶ月、約3～6ヶ月、平均21.2週間(標準偏差5.3週)、平均4.3ヶ月、平均22.4週間(標準偏差6.0週)と、さまざまな範囲で報告されています。直接比較することは困難であるが治療の重症度および改善の程度のばらつきにより、本研究で用いたbaby band2は平均3.5ヵ月(標準偏差1.1ヵ月)の期間を示し、これまでに報告されているよりも治療期間が短くなる可能性があった。

3.治療開始年齢

これまでの報告では、月齢で判定した治療開始時期が早いほど、より効果的な転帰が得られることが示されている。
多くの専門家は、4～6ヶ月の年齢でヘルメット療法を開始することを推奨している。しかし、若年者には、ヘルメット療法を行わないと状態が改善されることがあるがあるため、若年者には位置変更とタミー時間の優先順位付けを提案する試験もある。また、頭位斜頭に対する理学的アプローチも乳児の方が効果が高いことが報告されていることから、生後4～6ヵ月でヘルメット療法を開始できない症例も存在する。
ベビーバンド2は、生後7ヵ月以降に治療を開始してもCVAIを平均-4.4改善することが示されており、リポジショニングが不成功に終わった後にヘルメット療法の開始が遅れた症例や歪みを軽減するための理学的アプローチでの有効性が示されている。

4.限界

本研究には、いくつかの限界があります。
1つの限界は、ヘルメット着用の正確な期間が正確に記録されなかったことである。さらに、本研究では、ヘルメット療法終了後の変形の再発について検討しなかった。さらに、活性理学療法を実施した群とヘルメット療法を実施した群との間で、CVAIの改善に有意差がないことを示す報告がある。この研究には対照群が含まれていなかったため、前向き研究によるさらなる調査が必要である。さらに、ヘルメット療法の衛生面は評価されなかったため、被験者とその家族の満足度の追加評価が必要である。

結論

赤ちゃんバンド2によるヘルメット療法は、全症例でCVAIを有意に改善し、最も重度の罹患群で最も有意な改善が観察された。

さらに、生後7ヵ月以降に治療を開始した場合でも一定の有効性が得られ、他のヘルメット療法と比較して治療期間がわずかに短かった。また、医療機関と医師の間で治療効果にほとんど差は認められなかった。

著者の拠出

N.N.とI.M.は、試験を構想し、デザインし、データを取得し、データを分析し、解釈し、原稿を作成した。M.S.とK.S.は、頭蓋骨癒合症の患者がいないか確認した。R.K.、 T.N.、 M.H.、 A.O.、 A.N.、 H.M.、 K.Y.、 N.I.、 H.S.及びI.M.は、試験の計画に基づいた試験及びデータ収集の実施に関与した。学位論文計画に基づいてI.M.は研究責任者であり、重要な知的内容に対して批判的に改訂し、提出する版の最終承認を与えた。すべての著者は、原稿の発表版を読み、同意している。

資金提供：本研究は外部からの資金提供を受けなかった。

治験審査委員会声明：日本大学板橋病院の倫理委員会が本試験を承認した(承認番号RK-240514-11、日付:2024年5月15日)。

同意説明文書：参加した全被験者から同意を取得した。

データ入手可能性に関する声明：本試験では、新たなデータは作成または分析されなかった。データ共有はこの記事には適用できない。

謝辞：Berry, Inc.が3D測定をお手伝いいただいたことに感謝いたします。

利益相反：著者らは利益相反なしと宣言する。Berry, Inc.は、試験デザイン、収集、解析、データの解釈、原稿の執筆、結果の公表の決定には何の役割も果たしていなかった。

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